L'insensibilité partielle aux androgènes (PAIS) est l'une des causes de DSD 46, XY à sécrétion de testostérone normale ou élevée. Elle est causée par des mutations perte de fonction du gène AR (Xq12). Les patients PAIS élevés dans le sexe masculin ont une puberté incomplète avec, une fois l’hypospade réparé, un micropénis, une gynécomastie, et, sur le plan biologique une testostérone et une LH élevées. Le rationnel de l'utilisation des inhibiteurs de l'aromatase était d’augmenter les concentrations de testostérone locales, dans une tentative de “forcer” la résistance périphérique, tout en diminuant les œstrogènes. Les auteurs rapportent la première année l'utilisation de létrozole à la posologie de 2,5 mg/jour, à la puberté, chez 3 garçons, avec un diagnostic moléculaire confirmé de PAIS. Aucun effet indésirable n’a été noté. Le traitement était débuté entre 11 et 12 ans. Les 3 patients ont grandi de 7-8 cm en 1 année, sans progression de la maturation osseuse, avec une croissance de la verge de 2-3 cm. La LH était en hausse ainsi que les concentrations de testostérone. La gynécomastie a régressé ainsi que les concentrations d’œstradiol. Alors qu’il n’existe aucune donnée dans la littérature, les auteurs questionnent, sans y répondre, l’utilité de l'utilisation des inhibiteurs de l'aromatase dans le PAIS pour limiter certains effets cliniques délétères de la maladie (micropénis, croissance du pénis).